Fasioskapulohumeral musküler distrofi (FSHD) hücre hattında östrojenin ror1 düzeyine etkisi


Tezin Türü: Yüksek Lisans

Tezin Yürütüldüğü Kurum: Eskişehir Osmangazi Üniversitesi, Sağlık Bilimleri Enstitüsü, Sinirbilim Bilim Dalı, Türkiye

Tezin Onay Tarihi: 2022

Tezin Dili: Türkçe

Öğrenci: ŞERMİN EROĞLU

Danışman: Sevilhan Artan

Özet:

Başlık: Fasioskapulohumeral Musküler Distrofi (FSHD) Hücre Hattında Östrojenin

ROR1 Düzeyine Etkisi

Amaç: Fasioskapulohumeral Distrofi (FSHD) otozomal dominant kalıtılan en

sık görülen üçüncü kas hastalığı olarak karşımıza çıkmaktadır. Kliniği heterojen

seyretmekte; hastalığın başlangıç yaşı ve semptomları bireyler arasında farklılık

göstermektedir. Hastalığa ilişkin klinik bulguların, erkeklerde kadınlara göre daha

erken yaşta başlayarak daha hızlı progrese olması ve özellikle menapoz sonrası

kadınlarda hastalığın prognozunun şiddetlenmesi dikkati çekmektedir. Bu çalışmanın

amacı; kadınlardaki hastalığın geç başlangıçı ve menapoz sonrasında prognozun

ağırlaşmasından yola çıkılarak östrojen hormonunun hastalığın patogenezinde kilit

rol oynayabileceği düşünülmüştür.

Yöntem: Altı farklı hastada ve farklı cinsiyetteki hastalar arasından 47

yaşındaki kadın FSHD tanılı bireye ait biyopsi örneğinden hazırlanmış hücre

hattında, i) östradiol eklenmeyen kontrol, ii) EtOH pozitif kontrolü, iii) 10nM 30-

dakika, 2. ve 4. saat östradiol eklenmiş gruplarda olmak üzere beş farklı grup

oluşturulmuştur. Bu beş farklı gruptan elde edilen hücre lizatları; ROR1

transkripsiyon faktörünün varlığı yönünden western blot yöntemiyle incelenmiştir.

Bulgular: 47 yaşındaki kadın hasta örneğinde östrodiol ile muamele edilmemiş

kontrol ve pozitif kontrol olarak kullanılan EtOH eklenmiş örneklerde ROR1

ekspresyonunun varlığı tespit edilirken, östrodiol ile muamele edilmiş örneklerde

herhangi bir ekspresyon gözlenmemiştir.

Sonuç: ROR1 proteini embriyonik dönemde eksprese edilirken yetişkin

dönemde ifade edilmemektedir. FSHD hastalarında ROR1 protein ekspresyon

varlığı ilk kez bu çalışma ile ortaya konulmuştur. Östrojen ilavesi ile ROR1

ekspresyonunun baskılandığı da görülmektedir. ROR1’in östradiol muamelesi

sonrasında azalması; östrojenin FSHD patofizyolojisinde koruyucu olabileceğinin

düşündürmüştür. Östrojenin hastalığın patofizyolojisine olan etkisinin ortaya

çıkarılabilmesi için daha fazla sayıda çalışmaya ihtiyaç duyulmaktadır.